Soutenance de thèse de Sarah ROUSSEAU

Clonage positionnel de gènes prédisposant aux anomalies congénitales majeures dans l'espèce porcine


Titre anglais : Positional cloning of genes involved in congenital anomalies in pig
Ecole Doctorale : BSB - Biologie, Santé, Biotechnologies
Spécialité : Génétique Moléculaire
Etablissement : Université de Toulouse
Unité de recherche : UMR 444 - Laboratoire de Génétique Cellulaire


Cette soutenance a eu lieu vendredi 13 décembre 2013 à 13h30
Adresse de la soutenance : INRA Institut National de Recherche Agronomique Auzeville - CS 52627 31326 Castanet Tolosan cedex - salle Salle Marc Ridet

devant le jury composé de :
Didier BOICHARD   Directeur de recherche   INRA - UMR 1313 GABI Génétique Animale et Biologie Intégrative   Rapporteur
Philippe MONGET   Directeur de recherche   INRA - UMR0085 PRC Physiologie de la Reproduction et des Comportements   Rapporteur
Juliette RIQUET   Directrice de recherche   INRA - LGC Laboratoire de Génétique Cellulaire   CoDirecteur de thèse
Alain DUCOS   Directeur de recherche   INRA - UMR 444 INRA-ENVT Génétique Cellulaire   Examinateur
David CRIBBS   Professeur de l'Université   CNRS - Centre de Biologie du Développement   Examinateur
Aurélien CAPITAN   Docteur à l'UNCEIA   INRA - UMR 1313 GABI Génétique Animale et Biologie Intégrative   Examinateur


Résumé de la thèse en français :  

Les anomalies congénitales sont définies comme des défauts de structure ou de fonction présents à la naissance. Chez le porc, les anomalies les plus fréquentes sont de type urogénital (hernie inguino-scrotale congénitale, cryptorchidie et intersexualité) et représentent un problème majeur pour l'industrie porcine (pertes économiques, atteinte au bien être des animaux). Les études ayant montré qu'une part de leur déterminisme était génétique, l'identification des gènes sous-jacents est devenue une priorité pour la filière porcine. Les outils récents de génomique offrent la possibilité de rechercher, à l'échelle du génome, des régions chromosomiques associées à un caractère.
Des analyses TDT (Transmission Disequilibrium Test) ont été réalisées à partir d'un dispositif de 200 familles nucléaires de descendants atteints, et ont permis d'identifier deux régions significativement associées aux maladies : une région localisée en extrémité du chromosome X, significative pour les trois maladies étudiées, et une région sur le chromosome 12 associée à l'intersexualité. D'autres régions suggestives ont également été mises en évidence pour la hernie et la cryptorchidie.
Des travaux de cartographie physique et génétique sur le chromosome X ont montré que le signal significatif était localisé sur la région pseudo-autosomale porcine et qu'il correspondait à un biais de l'analyse, dû au mode de ségrégation très particulier de la région. L'absence de recombinaison a également été observée pour un tiers du chromosome X, riche en motifs répétés.
La région du chromosome 12 associée à l'intersexualité est une excellente région candidate car un seul gène y est annoté et correspond à un des acteurs majeurs de la différenciation sexuelle chez le mâle. La cartographie fine de la région n'a pas permis la détection de mutation causale ou de CNV (Copie Number Variation) mais son implication dans le déterminisme de l'intersexualité a été confirmée.
Les loci identifiés pour les trois principales anomalies congénitales permettront de prévenir leur apparition dans les élevages porcins par sélection assistée par marqueurs. De plus, ces résultats apportent des données nouvelles en génétique humaine.

 
Résumé de la thèse en anglais:  

Congenital anomalies are defined as physical or functional defects which are present at birth. The most defects occurring in piglets are urogenital (congenital inguino-scrotal hernia, cryptorchidism, intersexuality) and have a serious impact on the pig industry (severe economic loss and poor animal welfare). Studies have shown that a part of determinism is genetic, thus the identification of underlying genes is a priority for the pig industry. Recently the developed genomics tools offer possibilities to underlie pan-genomics chromosomal regions associated with traits.
TDT analyses (Transmission Disequilibrium Test) performed on 200 nuclear families with affected offspring allowed to identify two significant regions associated with diseases: one on chromosome X for the three diseases and the other on chromosome 12 involved in intersexuality. Other suggestive regions are highlighted for hernia and cryptorchidism.
Genetic and physical mapping of chromosome X subsequently showed that the significant signal was located on the porcine pseudo-autosomal region. Further analyses showed it was an analysis bias, due to the specific segregation of the region. Absence of recombination was observed for one third of chromosome X, enriched in repeated motifs.
The region on chromosome 12 involved in intersexuality is an excellent candidate region because the only annotated gene in is one of the key genes for sexual differentiation in males. Fine mapping did not allow detection of a causative mutation or CNV (Copies Number Variation) but its implication was confirmed.
For the three major defects, the loci identified can be used in pig breeding for effective marker assisted selection against diseases. Moreover, these results provide new data for human genetics.

Mots clés en français :génétique,anomalies congénitales,porc
Mots clés en anglais :   genetics,congenital anomalies,pig